Os autores relatam um caso de histoplasmose do SNC, com comprometimento do tronco cerebral ao nível da ponte com presença de H. capsulatum, além de áreas de amolecimento cerebral e leptmeningite. São ressaltadas a dificuldade diagnóstica em vida do processo, a topografia da lesão com a presença do fungo, encontrado no exame histopatológico. São comentados os tipos de tratamento empregados, além da raridade da patologia.