Os autores apresentam um caso de blastomicose medular. O paciente apresentava síndrome de Brown-Séquard. Após a mielografia foi submetido à laminectomia cervical. Na operação foi encontrada lesão tumoral que a histologia mostrou tratar-se de um granuloma blastomicótico. O paciente foi medicado com Anfotericina B, associada à sulfametoxazol e trimetropim, assim como tratamento fisioterápico. A despeito do tratamento instituído o paciente não apresentou melhoras no que respeita à sintomatologia neurológica.