São descritos os casos de dois pacientes procedentes do Estado de Bolívar, Venezuela. Ambos apresentavam leishmaniose cutânea na região genital, uma rara localização desta parasitose. O diagnóstico foi confirmado em ambos os casos pela histopatologia que demonstrou presença de amastigotas. Após tratamento com antimoniato de meglumina, as lesões cicatrizaram.